Anévrysmes multiples de l'artère splénique secondaires à une dysplasie fibromusculaire

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    30-Dec-2016

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  • DOI of or1Departme

    Japon.2Departme

    Tokyo, Japon.

    CorrespondKeio UniversitTokyo 160-858

    Ann Vasc SurgDOI: 10.1016/ Annals of VEdite par ELSAnevrysmes multiples de lartere spleniquesecondaires a une dysplasie fibromusculaireSusumu Watada,1 Hideaki Obara,1 Masayuki Shimoda,2 Kentaro Matsubara,1

    Kenji Matsumoto,1 Masaki Kitajima,1 Tokyo, JaponLes anevrysmes de lartere splenique (AASs) sont relativement rares. De plus, un seul cas dedysplasie fibromusculaire (DFM) affectant exclusivement lartere splenique a ete rapporte a cejour. Nous decrivons le cas dun homme de 64 ans presentant des AASs longs, segmentaires,larges et multiples au niveau dune artere splenique naissant directement de laorte. Uneendoanevrysmorraphie ainsi quune splenectomie, associees a la ligature du segment proximalde lartere splenique furent realisees. Lanalyse anatomopathologique des segments arterielsreseques montra des elements evocateurs de DFM. En letat actuel de nos connaissances,des AASs longs, segmentaires, larges et multiples lies a une DFM navaient jamais eterapportes.Les anevrysmes de lartere splenique (AASs) sont lesanevrysmes visceraux les plus frequents, comptantpour 60-71% de ces lesions.1,2 Les AASs prennentgeneralement la forme danevrysmes sacculairessolitaires causes par latherosclerose, lhypertensionportale, ou un episode de pancreatite.3 Nous avonstraite un patient presentant des AASs longs,segmentaires, larges et multiples causes par unedysplasie fibromusculaire (DFM). Meme si les AASs

    causes par une DFM ont ete frequemment decrits,il ny a pas ete rapporte a notre connaissance dAASspresentant les caracteristiques morphologiquesdecrites dans ce cas.OBSERVATION

    Un homme de 64 ans avec une douleur abdominale

    inferieure droite presentait une temperature de36,4C, un rythme cardiaque de 84 battements pariginal article: 10.1016/j.avsg.2008.04.015.

    nt of Surgery, Keio University School of Medicine, Tokyo,

    nt of Pathology, Keio University School of Medicine,

    ance: Hideaki Obara, MD, PhD, Department of Surgery,y School of Medicine, 35 Shinanomachi, Shinjuku-ku,2, Japon, E-mail: obara@sc.itc.keio.ac.jp

    2009; 23: 411.e5-411.e7j.acvfr.2009.09.005ascular Surgery Inc.EVIER MASSON SASminute et une pression arterielle a 124/72 mm Hg.Son examen etait normal sur les plans cardiaque,pulmonaire, et abdominal, sans souffle percu. Les

    tests biologiques demontrerent des valeurs dans leslimites de la normale: leucocytes, 4,7 x 109/L;

    hematocrite, 0,44; et C-reactive proteine, 0,02 mg/L. Une tomodensitometrie (TD) revela de multipleAASs meconnus jusqua present.

    La TD avec injection de produit de contraste

    (Fig. 1) retrouvait une artere splenique naissantdirectement de laorte. Cette derniere etait le siegede plusieurs lesions anevrysmales: un anevrysmesacculaire de 2 cm, un segment anevrysmalfusiforme de 4 cm, et un second anevrysme saccu-laire de 3 cm setendant proximalement dans le hilesplenique. Les AASs contenaient du thrombusmural, et lartere splenique etait tortueuse (Fig. 2).Aucune autre artere viscerale, y compris les arteresrenales, ne presentait danomalie; il ny avait pasdelement suggerant une pancreatite ou une cir-rhose hepatique.

    Une intervention chirurgicale intra-abdominale

    fut realisee par incision mediane. La rate et la queuedu pancreas furent mobilisees puis une endoane-vrysmorraphie associee a une splenectomie avecligature de la portion proximale de lartere spleniquefurent realisees. Le patient na presente aucunprobleme postoperatoire. Quatorze mois plus tard,il est en bonne sante et indemne de complication.

    Lexamen histologique de lartere spleniqueresequee et des anevrysmes revela que la lesionqui affectait le hile splenique etait en fait un442.e7

    mailto:obara@sc.itc.keio.ac.jp

  • Fig. 1. Image tomodensitometrique tridimensionnellemontrant lanevrysme de lartere splenique naissant

    directement de laorte ( fleches noires) ainsi que de multi-ples anevrysmes de lartere splenique ( fleches blanches).

    Fig. 2. TD avec injection de contraste montrant les AASs

    avec thrombus mural ( fleches).

    442.e8 Cas cliniques Annales de chirurgie vasculairepseudoanevrysme dont la limitante elastiqueinterne etait rompue. Lexamen microscopiquemontra que la limitante elastique interne etait fineau niveau de tous les anevrysmes reseques et conte-nait des segments rompus (Fig. 3A). De plus, le

    media situee au niveau de lostium de larteresplenique principale etait epaissie avec une fibro-plasie (Fig. 3B). Ces elements etaient compatiblesavec une DFM.DISCUSSION

    La veritable incidence des AASs est inconnue, avecdes taux rapportes allant de 0,098% dans une etudeautopsique de 195000 cas4 a 10,4% dans une etudecadaverique qui recherchait systematiquementlexistence danevrysmes au niveau des vaisseauxsplanchniques.5 De plus, la pathogenie des AASsnest pas pleinement comprise, meme si Stanley etFry1 listerent cinq etats favorisant leur formation:la dysplasie arterielle, lhypertension portale, lesprocessus inflammatoires focaux, la multipariteet latherosclerose. Latherosclerose est supposeeetre la cause la plus frequente dAAS, meme siaucune etude na veritablement examine lassocia-tion entre les AASs et leurs possibles determinantsetiologiques.

    Dans notre cas, le diagnostic histologique etaitcompatible avec une DFM, une dysplasie arterielle.La DFM, decrite pour la premiere fois en 1938comme se developpant specifiquement au niveaudes arteres renales,6 a depuis ete observee dansdautres localisations grace a la diffusion des moyensmodernes dimagerie diagnostique. Il est mainte-

    nant connu que la DFM survient le plus souvent au

    niveau des arteres renales et carotides.7 Rarement,la DFM affecte lartere splenique seule. Nousnavons trouve quun precedent cas de cette mala-die; Cependant, la decouverte avait ete faite aucours dune autopsie faite a visee medico-legalepour determiner la cause dune mort subite.8

    La DFM est caracterisee par une hypertrophie et unaffinement de la paroi vasculaire, avec une hyper-

    plasie de distribution irreguliere et un affinement liea une disparition des fibres musculaires lisses. Laclassification histologique de Harrison er McCor-

    mack des DFM9 est basee sur la couche arterielleaffectee primitivement (intima, media ou adven-tice). Dans notre cas, une fibrodysplasie mediale, unaffinement et une rupture partielle de la limitanteelastique interne furent retrouves; de tels elementssont typiques de DFM.

  • Fig. 3. Etudes microscopiques des AASs reseques. AZone situee autour des AASs reseques retrouvant unelimitante elastique interne fine et partiellement rompue( fleches; grossissement original x40, coloration de vanGieson pour lelastine). B Zone situee autour de la

    naissance de lartere splenique principale resequeemontrant un epaississement fibroplasique de la media( fleches; grossissement original x40; coloration de vanGieson pour lelastine).

    Vol. 23, No. 3, 2009 Cas cliniques 442.e9Le type le plus frequent dAAS est lanevrysmesacculaire unique.3 Les AASs >5 cm10,11 et lesAASs multiples3 (plus de trois) ont eteprealablement decrits, meme si ils sont rares. Nousnavons pas retrouve dautre rapport faisant etatdAASs longs, segmentaires, larges et multiples

    comme ceux retrouves dans notre cas. Ledeveloppement de ces lesions chez notre patientpourrait etre lie a la configuration anormale delartere splenique de ce cas, cette derniere naissantdirectement de laorte. Il sagit dune configuration

    anatomique inhabituelle: une etude autopsiquenen retrouva quun cas sur 100 cadavres.12 Meme si

    plusieurs cas dAASs avec artere splenique anormalenaissant de lartere mesenterique superieure furentrapportes, les AASs avec artere splenique anormalecomme celle de notre patient nont apparemment

    jamais ete decrits.13

    Generalement, les AASs sont traites lorsquilssont >2 cm, symptomatiques, rompus, asymptoma-tiques mais de croissance rapide, lorsquils touchent

    une femme enceinte ou en age de procreer, unpatient atteint dhypertension portale, ou encore

    un patient en attente de transplantation

    hepatique.1,14-17 Les options therapeutiquesincluent a present les techniques endovasculaires,laparoscopiques et conventionnelles.18 Le choix

    entre ces techniques depend de plusieurs facteurs,comme la presence ou non de symptomes, letatgeneral, les caracteristiques morphologiques delanevrysme et la localisation des lesions. Lestherapeutiques peu invasives devraient etre utiliseesa chaque fois que cela est possible. Dans notrecas, une chirurgie conventionnelle incluant une

    endoanevrysmorraphie et une splenectomie futrealisee du fait dAASs larges, multiples et localisesdans le hile de la rate. De plus, lartere spleniqueetait tortueuse et fortement adherente au pancreas.Comme la DFM naffecte que rarement larteresplenique seule, les patients comme le notredevraient toujours etre consideres a risque dedevelopper un nouvel anevrysme, particulierementau niveau des arteres renales et carotides internes.Ces patients devraient etre surveilles avec attentiona vie par ultrasonographie, TD avec injection deproduit de contraste, ou imagerie par resonancemagnetique, pour que les nouvelles lesions puissentetre traitees precocement, si possible par uneprocedure mini-invasive.REFERENCES

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